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目的：探讨指突状网状细胞肉瘤（IDCS）的临床病理特点。方法：观察分析1例指突状网状细胞肉瘤光镜和电镜下的病理形态特征、免疫组化表达并进行文献复习。结果：肿瘤细胞呈弥漫分布，异型较明显；免疫组化S-100、CD68阳性；电镜下见瘤细胞表面有较多指状突起，无Birbeck颗粒。结论：IDCS是一种非常罕见的淋巴系统恶性肿瘤，诊断须依赖免疫组化和电镜。