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原发性胆汁性胆管炎是一种以肝内胆汁淤积为特点的自身免疫性肝病，早期或者部分患者可以无临床症状。慢性活动性EB病毒感染（CAEBV）属EB病毒阳性T细胞/NK细胞淋巴增殖性疾病之一，以发热、淋巴结、肝脾肿大为主要临床表现，亦可出现多系统损害，容易误诊为结缔组织病。本研究报道1例原发性胆汁性胆管炎合并成人慢性活动性EB病毒感染的病例，从发热为切入点分析、探讨了疾病的诊断思路，概括了CAEBV的临床特征及诊治进展，旨在加强对该疾病的认识，提高诊疗效率。