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报告1例并发肺囊肿和脊柱侧弯的骨膜增生厚皮症，并进行文献复习。患者男，20岁。头面部皮肤增厚，伴指、趾末端肥大进行性加重2年。经胸部、双手、双足、双侧尺桡骨、胫腓骨的X线检查，胸部CT检查，EcT（全身骨显像）及面部皮损组织病理检查，患者具有皮肤肥厚、杵状指等特征，并发肺囊肿及脊柱侧弯，诊断为骨膜增生厚皮症（亚临床型）。给予维胺酯口服3个月，患者皮损改善。骨膜增生厚皮症具有典型的临床特征、组织病理及影像学表现，不难诊断，维A酸类可以改善皮肤症状。