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累及双眼的痛性眼肌瘫痪临床罕见,现报告1例如下。1病例女,50岁。因突发头痛1d于2004年2月1日入院。患者1d前无明显诱因出现双侧眼球后、眶区周围剧烈疼痛,伴恶心,无呕吐。查体无异常体征;腰穿脑脊液及头颅CT检查均正常。7d后,患者出现两眼各方向活动受限,眼球固定正中位,双侧瞳孔等大等圆,直径约2.5mm,对光及调节反射存在,眼球、眼眶无红肿;其他亦无异常。头颅NRI无异常。诊断为痛性眼肌瘫痪。给予地塞米松治疗28d痊愈。3月后及6月后随访2次,患者无复发,亦无其他异常。