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目的 报道一例新生儿期发病的先天性支气管胆管瘘,并通过文献回顾和复习,提高临床上对此类罕见病的认识.方法 回顾性分析一例新生儿先天性支气管胆管瘘患儿的发病、诊断和治疗过程,并进行文献检索,总结该病的流行病学特征、临床表现和诊治要点.结果 先天性支气管胆管瘘非常罕见,至今仅有26篇27例英文个案报道.新生儿至成年均可发病,咳出清亮的胆汁是最具特征的临床表现.MRI、CT重建、同位素胆道显像是诊断和术前评估的常用方法.手术是唯一的治疗方法,但有技巧.结论 新生儿先天性支气管胆管瘘,此病罕见,但认识和治疗得当,预后良好。