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目的：探讨丙硫氧嘧啶诱发抗中性粒细胞胞浆抗体（ANCA）阳性血管炎的原因及临床特点。方法：报告1例丙硫氧嘧啶诱发ANCA阳性血管炎，并复习相关文献。结果：本例2年前因怕热、多汗、心悸，检查诊断为甲状腺功能亢进症（甲亢），一直坚持服用丙硫氧嘧啶（PTU）。2周前，患者无明显诱因出现双手掌侧皮下结节，伴下肢膝关节疼痛，经完善相关检查，诊断为PTU诱发的ANCA阳性血管炎，停用PTU后患者皮下结节逐渐消失，无关节肿痛，后行^131I治疗，好转出院。结论：PTU诱导的ANCA阳性血管炎发病机制不明，临床表现多种多