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骨巨细胞瘤（giant cell tumor，GCT）是一种临床常见的原发骨肿瘤，核转录因子κB受体活化因子配体（RANKL）的过度表达是其特征性发病机制。尽管该肿瘤被广泛研究，但侵袭性生物学行为和高局部复发率的特点，使其仍然是目前研究的热点。病灶刮除术是其首选治疗方法，对于刮除困难或术后复发风险高的病灶可行瘤体边缘切除术。分子生物学和基因遗传学的快速发展，为其治疗提供了更多选择，二磷酸盐抑制骨破坏的作用已达成广泛共识，作为RANKL的靶向药，狄诺塞麦未来前景值得期待。骨巨细胞瘤的临床挑战是控制局部复发率和减少手术切除的范围，达到理想的功能恢复和无瘤生存。因此，包括影像学、组织病理学、涵盖流行病学和临床特征的多学科系统评估是获得理想治疗计划的基础。