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<正>四肢造釉细胞瘤 (adamantinoma, AD) 是一种易复发、易转移的低度恶性肿瘤,具有发病率低、误诊率高的特点。明确诊断需完善影像学检查及病理学检查,目前认为,AD 对放化疗效果欠佳,主要治疗方式为肿瘤切除肢体重建术、截肢术[1]。尽管 AD 最早描述在上世纪初,且外文文献关于 AD 病例报告日益增多,但国内对相关领域关注程度少,尤其是反复复发病例鲜有报告。本文叙述了 1 例首次误诊误治、反复复发胫骨 AD 患者的治疗经过,为临床诊治提供参考信息。