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患者女，28岁。因全身多发脓肿2个月，发热1个月就诊于北京协和医院。患者先后出现头面部、腹壁和盆腔多部位脓肿。红细胞沉降率99 mm/1 h，超敏C反应蛋白160.28 mg/L，铁蛋白1 584 μg/L。抗中性粒细胞胞质抗体中的抗蛋白酶3抗体阳性。胸部影像学见肺内多发结节、空洞。剖腹探查术中见膀胱-宫颈瘘形成。腹壁、盆腔、子宫下段和膀胱后壁脓肿组织多次活检病理示坏死、肉芽肿。多部位病原学筛查均阴性，多种抗生素治疗无效，考虑肉芽肿性多血管炎。予大剂量糖皮质激素和免疫抑制剂治疗后，患者病情好转，症状改善。本例旨在提高临床医生对非典型肉芽肿性多血管炎的认识，对多发部位脓肿坏死，除常见感染外，还需警惕血管炎的可能。