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目的血友病是一种X染色体连锁的隐性遗传性出血性疾病,给患者带来了较为严重的健康负担、心理压力与经济负担。已有研究显示,我国血友病患者仍然面临疾病经济负担较重、药品可及性较低、治疗相对不足、生命质量不高等诸多问题。但是,目前少见基于全国范围数据的血友病卫生服务利用与医疗费用方面的系统研究,特别是缺乏不同类型血友病患者卫生服务利用与医疗费用差异方面的深入研究。因此,本研究基于2010年~2016年我国城镇基本医疗保险数据库,分析血友病A、B患者卫生服务利用与医疗费用状况,研究不同类型血友病患者门诊与住院卫生服务利用和医疗费用的影响因素,重点比较不同类型血友病患者在凝血因子用量、费用方面的差异,进而从凝血药物费用和用量的角度出发推断不同类型血友病患者用药规范状况,为不同类型血友病治疗实施的合理化,优化医疗报销策略提供科学建议。方法本研究分析的主要数据来源于全国基本医疗保险医疗服务利用调查数据库,以5%的抽样比例抽取出院诊断名称为血友病A和血友病B的门诊和住院就诊信息。卫生服务利用指标包括门诊就诊次数、住院入院次数、住院天数、人均及次均凝血因子用量、不同凝血因子的使用次数等;直接医疗费用指标包括门诊和住院的总费用、药品费用、人均及次均凝血因子费用、非药品费用等。首先,描述性分析用于:（1）比较不同疾病类型的门诊和住院血友病患者的人口学信息;（2）比较不同疾病类型的门诊和住院血友病患者的卫生服务利用和直接医疗费用指标;（3）比较不同疾病类型的门诊和住院血友病患者的凝血药品用量和费用;（4）将我国人均凝血因子Ⅷ、凝血因子Ⅸ的使用用量进行国际比较。其次,多元线性回归用于在控制其他因素的情况下,比较不同疾病类型的血友病卫生服务利用和直接医疗费用;研究门诊、住院血友病患者卫生服务利用和直接医疗费用的影响因素;研究血友病患者不规范用药的影响因素。结果单因素分析结果显示,381例门诊血友病患者被纳入门诊卫生服务利用数据库,其中血友病A患者350例,血友病B患者31例。血友病A和血友病B患者的就诊次数分别为2.00（1-4）次和4.00（1-11）次,二者差异无统计学意义（P＞0.05）;血友病A门诊患者医疗费用[5125.15（2227.92-17209.50）]（元）显著高于血友病B患者[3104.00（970-5115）]（元）（P＜0.05）。从费用构成来看,凝血因子费用在门诊总费用中的占比最大,血友病A患者的凝血因子费用占门诊总费用的比例高于血友病B患者,分别为93.61%和45.44%,且血友病A患者凝血因子费用[4752.00（1985.4-15923.2）]（元）显著高于血友病 B 患者[2716.00（970-5112）]（元）（P＜0.05）。487例住院血友病患者被纳入住院卫生服务利用数据库,其中血友病A患者407例,血友病B患者80例。血友病A和血友病B患者的入院次数分别为1.00（3-15）次和1.00（1-5）次,二者差异无统计学意义（P＞0.05）;血友病B的住院天数显著高于血友病A患者,分别为[9.00（4-16）]天和[7.00（3-15）]天（P＜0.05）。血友病B住院患者医疗费用[19347.76（7672.97-59978.5）]（元）显著高于血友病A患者[8140.78（2538.15-22635.83）]（元）。从费用构成来看,凝血因子费用在住院总费用中的占比最大,血友病B患者的凝血因子费用占住院总费用的比例高于血友病B患者,分别为86.68%和76.86%,且血友病B患者凝血因子费用显著高于血友病A患者,分别为 7128.00（0-53882）元和 1047.00（0-14220.8）元（P＜0.05）。多因素分析结果显示,在控制了其他因素后,血友病A患者的门诊就诊次数比血友病B患者高11.1%（回归系数=0.105）,血友病A患者的门诊费用比血友病B患者高58.1%（回归系数=0.458）,但就诊次数和门诊费用上的差异均没有统计学意义（P＞0.05）;血友病A患者的入院次数比血友病B患者低9.9%（回归系数=-0.104）,血友病A患者的住院天数比血友病B患者低1.6%（回归系数=-0.016）,但入院次数和住院天数上的差异没有统计学意义（P＞0.05）;血友病A患者的住院费用比血友病B患者低34.1%（回归系数=-0.417）,且差异有统计学意义（P＜0.05）。门诊血友病A患者使用凝血因子用量从大到小依次为重组人凝血因子Ⅷ、人凝血因子Ⅷ、凝血酶原复合物;门诊血友病B患者使用凝血酶原复合物最多。住院血友病A患者使用凝血因子依次为人凝血因子Ⅷ、重组人凝血因子Ⅷ、凝血酶原复合物;住院血友病B患者使用凝血因子与血友病A患者用药模式大致一致。Logistic回归结果表明,在血友病B的住院患者中,相比于血友病治疗中心,非血友病治疗中心更容易出现不合理用药行为（OR=0.698,P＜0.05）。结论本研究主要发现:（1）我国血友病A和血友病B患者卫生服务利用与直接医疗费用存在总体差异,差异主要存在于住院部门;（2）住院血友病B患者存在一定程度的不合理用药现象,可能导致凝血因子的浪费和额外高昂的医疗费用,从而导致住院血友病A和血友病B患者卫生服务利用与直接医疗费用差异的发生。其他研究发现:（1）凝血因子费用占总医疗费用的绝大部分,但总医疗费用低于欧美发达国家;（2）我国血友病患者的不合理用药现象提示我国血友病诊疗能力有待改善;（3）我国血友病A、B药品报销政策、用药可及性上的差异可能导致卫生服务利用和直接医疗费用上的差异;（4）地区、参保类型为我国血友病直接医疗费用的影响因素。本研究利用全国基本医疗保险范围数据库探讨我国血友病A和血友病B患者卫生服务利用和直接医疗费用的差异,有助于临床医生和医疗决策者了解血友病凝血药品使用和用药合理性情况,减少血友病相关资源浪费,为进一步完善我国血友病诊疗服务体系提供参考。