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目的探讨下颌骨造釉细胞癌临床病理特点和鉴别诊断要点。方法回顾性分析1例下颌骨成釉细胞癌复发病例和文献资料，进行光镜和免疫组化标记观察。结果镜检可见瘤细胞呈岛状分布，周边细胞呈栅栏状排列，中央呈星网状，细胞具有异型性，可见核分裂象，局部见坏死等。免疫组化标记瘤细胞高分子角蛋白（CKH）、低分子角蛋白（CKL）、p63均阳性，Cal—retinin阴性，Ki-67增殖指数〉40％，该肿瘤应与其他牙源性的恶性肿瘤相鉴别。结论造釉细胞癌的病理诊断主要依靠组织病理学和肿瘤的生长方式，目前对其报道的病例仍然有限。