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目的报道1例罕见的孤立性肺上皮样血管内皮瘤并进行文献复习,寻找可能与肿瘤预后有关的因素。方法对本肿瘤的临床表现、影像学、病理形态及免疫组化进行详细的观察。结果肺上皮样血管内皮瘤以微息肉样充满肺泡腔,肿瘤细胞内可见含有红细胞的胞质空泡;在黏液样或玻璃样变的背景中上皮样肿瘤细胞呈巢索状不规则分布。肿瘤可以出现梭形细胞分化。结论肺上皮样血管内皮瘤好发于年轻女性。典型表现为双肺多发小结节。肿瘤为低度恶性,但当其临床症状重、肿瘤转移、细胞异型明显、核分裂活跃、出现梭形细胞成分时,临床预后差。