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目的探讨原发颅内Rosai-Dorfman病（RDD）的临床病理特征、诊断、鉴别诊断及治疗。方法复习1例原发颅内RDD的临床病史、影像学资料、大体标本、HE染色及免疫组化标记,并回顾分析国内已报道的原发颅内RDD 19例。结果中枢神经系统RDD好发于中年男性。光镜下病变呈＂明暗＂相间的组织学特征伴局部纤维化,在浆细胞和淋巴细胞组成的弥漫浸润背景中见散在分布吞噬完整淋巴细胞的组织细胞。免疫标记显示组织细胞表达S-100蛋白和CD68。结论原发颅内RDD是一种少见的组织细胞异常增生性病变,因病变部位多样化、组