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目的:探讨成人型多囊肾合并多房性囊性肾细胞癌的临床特征。方法:报告1例成人型多囊肾患者,术后发现合并多房性囊性肾细胞癌,有多囊肾家族史,B超及CT显示成人型多囊肾;行右多囊肾去顶减压术。结果:术后病理报告多囊性肾细胞癌,高分化。随访2个月未发现肿瘤生长。结论:成人型多囊肾合并多房性囊性肾细胞癌不易诊断,强化CT有助于诊断;属于Bosniak分级Ⅲ级或以上者,于术中行快速冷冻病理检查或行保留肾组织的手术治疗。