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报告1例少见的皮肤神经纤维瘤病恶变。患者为一71岁老年男性。主要表现为全身性皮肤结节，最大直径达7cm；,镜检：大多表现为典型的神经纤维瘤，但部分肿瘤显示出明显的恶性特征：瘤细胞异形显著，病理性核分裂明显。免疫组化采用S－100、Vim、NSE等抗体证明其来源于神经组织。诊断为皮肤神经纤维瘤病伴恶性神经鞘瘤。