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目的探讨成人肾发育不良合并输尿管异位开口病例的诊断与治疗。方法回顾性分析确诊的4例成人肾发育不良合并输尿管异位开口并行手术治疗患者的临床资料,并结合文献报道进行总结。结果 4例成人肾发育不良合并输尿管异位开口的患者中1例行开放手术行右肾及右输尿管全段切除,3例行后腹腔镜下萎缩肾切除及同侧输尿管大部切除术。术后随访6~12个月,均无漏尿。结论成人肾发育不良合并输尿管异位开口是临床少见疾病,后腹腔镜下萎缩肾切除及同侧输尿管大部切除术是首选治疗方式。