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总结4例婴幼儿颅内非典型畸胎样/横纹肌样瘤的诊疗经验。4例患儿中，男3例，女1例；年龄为9～34个月。肿瘤均为颅内巨大占位，最大径>5 cm；其中位于小脑幕上左侧颞岛叶1例，小脑幕下3例。肿瘤全切除3例，活组织检查术1例，术后均经病理确诊。4例患儿的随访时间为3～12个月，术后化疗1例，该患者目前仍存活但肿瘤复发；余3例拒绝化疗，于术后3～4个月死亡。婴幼儿颅内非典型畸胎样/横纹肌样瘤是相对罕见的高度恶性肿瘤，总体预后很差，手术加化疗是主要的治疗方法。