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目的探讨阴茎神经鞘瘤的临床特点及诊治要点。方法报告1例阴茎神经鞘瘤病例,患者以阴茎根部肿块收治,术前细胞学穿刺报告为神经纤维瘤,行肿瘤切除术。结果患者术后病理诊断为阴茎神经鞘瘤;术后恢复较好。结论阴茎神经鞘瘤缺乏特异性临床表现,术前诊断较为困难,穿刺活检有助于诊断及鉴别。确诊需依靠病理学证据,必要时可加做免疫组化,手术切除为主要治疗方法。