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目的探讨异位肝组织原发性肝细胞性肝癌临床病理特点。方法对1例异位肝组织原发性肝细胞性肝癌进行临床病理及免疫组化观察,并复习相关文献。结果患者因血清AFP升高发现肿瘤,核磁共振检查发现肿瘤位于左肋膈角及脾脏之间,手术完整切除后AFP下降,病理诊断为异位肝组织原发性肝细胞性肝癌。结论异位肝组织非常少见,异位肝组织可发生于肝脏常见的相应病变甚至肿瘤;血清AFP升高是异位肝细胞癌的重要临床特征;异位肝细胞需要和转移肝细胞癌及肝样腺癌鉴别。