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背景与目的：报道1例罕见的乳头状胶质神经元肿瘤（papillarygljoneuronaltumor，PGNT），结合文献探讨其临床病理学特征。方法：对1例PGNT的临床表现、影像学特征、病理形态改变和免疫组化标记进行观察分析。结果：患者16岁，临床表现为头痛和偶发癫痫发作。MRI检查见右额顶叶脑实质内有边缘清楚的囊性病灶，囊壁薄，囊腔面见微小突起，囊内充有液体。组织学检查见肿瘤由小圆形细胞组成，类似脑室中央神经瘤瘤细胞，并见星形胶质细胞成分，类似毛细胞性星形细胞瘤样结构。囊腔面瘤细胞排列成特征性的假乳头