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目的：探讨经前列腺穿刺活检证实胃肠道间质瘤（GIST）的临床应用。方法：报道一例经前列腺穿刺活检证实的GIST临床资料，并结合文献复习就其诊疗问题予以讨论。结果：活检标本经免疫酶组织化学证实为GIST，肿瘤组织巨大，未行手术治疗，应用酪氨酸激酶抑制剂伊马替尼治疗，随访12个月，患者仍存活，继续随访中。结论：经前列腺穿刺活检证实的GIST可能是前列腺或直肠部位的肿瘤，需手术切除标本方能确定。GIST与前列腺其他部位的肿瘤需通过免疫组化检查确定。完整的肿瘤切除并辅以伊马替尼是治疗GIST的有效手段。