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目的：提高睾丸旁横纹肌肉瘤诊断与治疗水平。方法：回顾分析收治的1例睾丸旁胚胎性横纹肌肉瘤患者的临床资料，结合文献复习进行讨论。结果：本例患者行经腹股沟睾丸根治性切除术，病灶直径2.5cm，病理检查证实为睾丸旁胚胎性横纹肌肉瘤。术后采用2个疗程辅助放疗，随访6个月，现无瘤生存。结论：睾丸旁横纹肌肉瘤是罕见的男性生殖系统恶性肿瘤，病理上胚胎型最为常见，早期患者应进行原发灶根治性切除和腹膜后淋巴结清扫。