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报告1例皮肤巨淋巴结病性窦组织细胞增生症。患者女，47岁。面颈部无痛性棕黄色斑块3年，无淋巴结增大及其他系统受累。皮损组织病理检查显示真皮全层及皮下组织中有大量组织细胞浸润，其间有淋巴细胞及浆细胞，并可见组织细胞内吞噬淋巴细胞及浆细胞。免疫组化染色结果示组织细胞S-100蛋白、DC68均阳性。皮损组织分枝杆菌PCR扩增、分枝杆菌培养及真菌培养均为阴性。诊断：皮肤巨淋巴结病性窦组织细胞增生症。