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目的 通过2例儿童少见先天陛门静脉腔化不全致门脉系统血栓形成的临床特点，进行分析并作文献复习，以提高对本病的认识。方法 以北京儿童医院2006年1～6月收治的2例先天性门静脉腔化不全致门脉系统血栓形成的病例资料，进行分析及文献复习。结果 2例病人起病年龄早；病前无特殊病史，发病急；影像学提示门静脉显示不全、门静脉海绵样变性伴门脉系统多发性血栓；早期溶栓、抗栓治疗暂时有效，但病情反复，再次溶栓效果不佳；并发症严重，一病人因消化道出血死亡，另一病人合并严重感染。及早门脉分流手术是唯一的治疗方法。结论 ①先天性