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目的探讨不典型脉络丛乳头状瘤的临床特点、病理诊断及鉴别诊断。方法分析1例4岁男性不典型脉络丛乳头状瘤病人的临床资料，光镜下观察病理形态特征并行免疫组化研究。结果CT显示右侧颞叶脑实质占位。MRI显示右侧侧脑室囊实性占位。病理形态多样，部分区域分化差，细胞密度增加、核分裂3-5个／10HPF，呈片状方式生长。免疫组化结果：角蛋白（CK）、波形蛋白（Vimentin）阳性，上皮膜抗原（EMA）弱阳性；S-100、胶质纤维酸性蛋白（GFAP）等均为阴性。Ki-67阳性率局部〉5％。结论病人年龄、肿瘤准确定位等临