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目的：结合文献探讨原发性阴囊皮下平滑肌肉瘤的临床特点及诊断、治疗方法。方法：对2例原发性阴囊皮下平滑肌肉瘤的临床资料进行分析。结果：2例均行根治性切除术，病理诊断为平滑肌肉瘤。分别随访11及8个月，未见复发及转移。结论：原发性阴囊皮下平滑肌肉瘤少见。好发于中老年人。诊断主要依靠病理诊断。治疗需以根治性手术为主，需跟踪随访，早期预后效果较好。