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报道1例由多重耐药申克孢子丝菌引起的面部孢子丝菌病。患者61岁男性，面部皮疹2a余，先后口服伊曲康唑、特比萘芬和氟康唑治疗16个月无效。患者皮损经真菌镜检和培养确诊为孢子丝菌病，分离的申克孢子丝菌体外药敏试验显示其菌丝相和酵母相对上述三种药物均不敏感。给予患者口服10％碘化钾溶液治疗3个月获得痊愈。