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报告1例皮肤平滑肌瘤。患者女，36岁，因“面颈部结节，伴疼痛5年余”就诊。皮肤科检查示：右面部及颈部可见数十个大小不一的硬固隆起结节，直径0．2～1．0cm，部分融合成斑块，表面光滑。皮损组织病理：真皮层可见排列紊乱的平滑肌纤维，其细胞核多呈“雪茄”状，核两端钝圆，核周围可见空泡，肌纤维呈条索状或波浪状。免疫组化：Vimentin（＋）、CD34（＋）、Actin（＋）、Desmin（＋）、SMA（＋），考虑平滑肌瘤（竖毛肌型）。根据临床表现及组织病理结果，诊断为多发性皮肤平滑肌瘤。