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目的认识先天性单侧肺动脉缺如(UAPA)的病理生理和临床表现,以期得到早期诊断和治疗。方法报道1例经胸片、超声心动图、胸部CT,最后手术证实的UAPA,并复习相关文献。结果UAPA虽较罕见,但临床症状和胸片可为其提供诊断线索,CT、MR I和血管造影有确诊价值。结论UAPA的早期诊断可避免病情恶化和改善预后。