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低级别子宫内膜间质肉瘤（LG-ESS）是一种惰性、激素敏感性恶性肿瘤,来自于子宫内膜结缔组织。LG-ESS缺乏特异性临床表现,术前误诊率较高。手术是主要治疗方式,术后Ⅱ～Ⅳ期患者需行规范化的抗雌激素治疗,放疗及化疗在本病中作用有限。目前LG-ESS缺少有效的全身治疗,分子遗传学研究发现,多数LG-ESS携带融合基因改变。本篇综述将从LG-ESS的分子遗传学、组织病理学等角度出发,综合阐述LG-ESS的诊治现状,并提出可能作用的靶点用于LG-ESS全身治疗。